本文關鍵詞：唇部嬰兒血管瘤的臨床特征及并發(fā)癥的隊列研究

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【摘要】：目的和意義：嬰兒血管瘤是嬰兒期最常見的良性腫瘤,女性多見。嬰兒血管瘤是一種特殊的血管生成,新的毛細血管來源于循環(huán)系統(tǒng)的干細胞,而不是普通的皮膚血管。嬰兒血管瘤并非隨意分布,因大小不同、發(fā)生部位,以及是否威脅功能而千變萬化。嬰兒血管瘤有兩種主要類型；局限型血管瘤和節(jié)段型血管瘤。局限型血管瘤在空間上比較局限,而節(jié)段型血管瘤分布于一個具體的皮膚節(jié)段。節(jié)段型血管瘤的平均大小為局限型血管瘤的10倍,出現(xiàn)的時間也較早。節(jié)段型血管瘤發(fā)生并發(fā)癥的風險更高,常需要治療。大約41%嬰兒血管瘤位于面部。面部血管瘤比其他部位的血管瘤更容易損壞容貌,形成瘢痕。甚至面部軟組織變形可導致永久性損容。曾有研究認為面部嬰兒血管瘤中有20.3%累及唇部。就唇部這一狹小面積來說,構成比已相當可觀。我們需要特別重視口周的血管瘤,這里的血管瘤長在面部主要位置,可能形成潰瘍,導致喂養(yǎng)困難。唇部血管瘤經(jīng)常發(fā)生潰瘍,據(jù)文獻報道,發(fā)生于下唇、頸部和會陰部的嬰兒血管瘤比其他地方的更容易形成潰瘍。目前已有研究眼周血管瘤和肢端血管瘤臨床特點的文獻。然而,唇部血管瘤也有其獨特的臨床表現(xiàn)、生長規(guī)律和預后。但是,關于唇部血管瘤臨床特點的研究還很少,對其生長規(guī)律、危害程度及預后等臨床關鍵性問題認識還不充分,常常很難判斷哪一種類型的唇部血管瘤發(fā)生并發(fā)癥的風險更高。本研究旨在描述唇部嬰兒血管瘤的臨床特征及發(fā)展規(guī)律,觀察臨床特征與并發(fā)癥的關聯(lián)性,確定唇部血管瘤臨床干預的時機。研究方法：我們收集在南方醫(yī)科大學珠江醫(yī)院皮膚科就診、登記和隨訪的嬰兒血管瘤患者。研究期限為2010年6月1日至2015年10月31日,納入研究的關鍵指標是嬰兒血管瘤需累及唇紅部位,而剔除僅累及口周而未累及唇紅組織的嬰兒血管瘤,同時要求納入患者的嬰兒血管瘤未被治療過,以確保所有納入對象為自然生長狀態(tài)下的血管瘤。唇部嬰兒血管瘤主要依據(jù)病史和臨床表現(xiàn)來診斷。確定為納入對象后,將患者的臨床信息逐一記錄,并對病變部位拍照�？偨Y分析以下信息：性別、年齡、出生胎齡、出生體重、生育時母親年齡、母親不孕癥病史,以及孕期特殊事件、家族史、患者有無其他疾病。我們分析唇部血管瘤的臨床特征,包括出現(xiàn)嬰兒血管瘤的年齡、生長速率、累及唇部的具體位置、全身有無其他部位累及、血管瘤為局限型還是節(jié)段型、唇部血管瘤大小以及潰瘍出現(xiàn)情況。每一位納入對象均需檢查口腔黏膜。由于唇部或口周嬰兒血管瘤可能伴有氣道血管瘤或肝臟血管瘤,我們觀察詢問患者呼吸癥狀,進行肝臟超聲檢查。另外所有患者還進行心臟彩超和心電圖檢查。測量嬰兒血管瘤采用“半球法”。測量范圍包括位于唇部以及從唇部血管瘤延伸出至唇外及口腔黏膜的部分。用軟尺測量嬰兒血管瘤垂直方向的兩條最大直徑,相乘的結果為血管瘤的表面積,以cm2為單位。連續(xù)性變量用兩獨立樣本t檢驗。分類資料用卡方檢驗。所有統(tǒng)計檢驗采用雙尾,α=0.05。數(shù)據(jù)統(tǒng)計用軟件IBM SPSS20完成。研究結果：在5年多的臨床研究期限內,共登記觀察421例各個部位的嬰兒血管瘤患者,其中有46例(10.9%)唇部血管瘤患者符合納入標準。性別分布為男19例,女27例,男女比值約為2：3。患兒首次就診時的年齡中位數(shù)為91天,其中75%的年齡小于136天。其中有10例早產(chǎn)兒,出生胎齡在32-36周范圍內。平均出生體重為3.00kg(2.05至5.OOkg)。46例唇部嬰兒血管瘤患者中,9例(20%)是低出生體重兒(定義為1.50-2.49kg),有33例(72%)患者出生體重正常(定義為≥2.50 kg 且≤4.00kg),還有4例(9%)為巨大兒(定義為4.ookg)�；純撼錾鷷r母親平均年齡為29歲(20歲至39歲不等),有4例母親在35歲以上。嬰兒血管瘤出現(xiàn)的年齡中位數(shù)為9天,范圍從剛出生到60天不等。有11例(24%)患兒出生時即存在唇部血管瘤。在納入的對象中,14例患兒在血管瘤出現(xiàn)至少4個月才來就診。有3例上唇血管瘤的患兒在血管瘤出現(xiàn)之前有頻繁的吸唇動作。唇部嬰兒血管瘤在患兒年齡為5-8周的時候生長速度最快。有19例(41%)患者的唇部血管瘤延伸至口腔黏膜。未發(fā)現(xiàn)氣道血管瘤或肝內血管瘤。22例(48%)患兒在患唇部嬰兒血管瘤的同時也有其他部位血管瘤。最常累及的部位是下頜、面頰和鼻子。10例(22%)嬰兒血管瘤是節(jié)段型的,其余為局限型血管瘤。唇部血管瘤的平均大小為2.92cm2(0.15-14.00cm2不等)。皮損最大直徑的范圍是0.5cm至5cm,平均值為2.0cm。共有24例唇部嬰兒血管瘤出現(xiàn)潰瘍(52%)。有潰瘍的唇部血管瘤平均面積為4.42cm2,而沒有潰瘍的為1.29cm2。有潰瘍的唇部血管瘤與無潰瘍的唇部血瘤面積差異為3.13cm.(P0.001；95％CI:1.82.4.44cm2)。面積小于1cm2的唇部血管瘤無出現(xiàn)潰瘍者,而面積超過3cm2的都有潰瘍。位于下唇的血管瘤比上唇的更容易出現(xiàn)潰瘍(P=0.003)。上唇血管瘤有29%發(fā)生潰瘍,下唇血管瘤有72%發(fā)生潰瘍。36例局限性血管瘤中有18例出現(xiàn)潰瘍(50%)。10例節(jié)段性血管瘤中有6例發(fā)生潰瘍(60%)。本研究中,節(jié)段型和局限型血管瘤的潰瘍出現(xiàn)率無統(tǒng)計學差異(P=0.84)。潰瘍出現(xiàn)的時間是血管瘤出現(xiàn)后4天至70天,平均值為33天。75%的潰瘍在血管瘤出現(xiàn)42天內出現(xiàn)。有潰瘍的唇部血管瘤中,有21例(88%)發(fā)生出血現(xiàn)象。潰瘍出現(xiàn)前夕,血管瘤表面變得更加腫脹,呈現(xiàn)灰白色(71%)或亮紅色(25%)。主要結論：本文系統(tǒng)性研究46例唇部血管瘤的臨床特征,文獻檢索顯示這是國內和亞洲唇部血管瘤例數(shù)最多的一項臨床隊列研究。在全部登記觀察的421例嬰兒血管瘤中,有46例唇部嬰兒血管瘤,占10.9%,然而唇部面積占體表總面積不足千分之一,提示唇部是血管瘤的高發(fā)部位或好發(fā)部位。64%的唇部嬰兒血管瘤在出生后第一周內即出現(xiàn),有85%的唇部血管瘤在出生后兩周內顯現(xiàn),符合嬰兒血管瘤的特征,即大多數(shù)嬰兒血管瘤出生時并不存在,多數(shù)在出生以后幾周出現(xiàn),這個現(xiàn)象與血管畸形截然不同,后者出生時就存在。但仍有小部分患者出生后一個月甚至兩個月才出現(xiàn)。我們注意到有少數(shù)患兒在血管瘤出現(xiàn)之前有頻繁的吸唇動作,這種以前從沒有學者報道過的現(xiàn)象是否預示著唇部血管瘤即將形成仍需要今后更多的病例驗證。唇部嬰兒血管瘤在出生后5到8周的時候生長最迅速,而國外的臨床研究顯示其它各個部位的嬰兒血管瘤往往是在出生后3個月生長最快,說明侵犯唇部的血管瘤其生長高峰可能比其他部位的血管瘤明顯提前。觀察顯示上下唇被嬰兒血管瘤累及的概率幾乎一致,但下唇的血管瘤更容易出現(xiàn)潰瘍,這可能與下唇浸漬的程度和在吸吮時的力度有一定關系。上唇的血管瘤往往延伸到人中、鼻唇溝和鼻孔處皮膚,下唇的血管瘤經(jīng)常延伸到下頜與面頰。有40%的血管瘤影響到口腔黏膜。節(jié)段型血管瘤與局限型血管瘤的比例為1：3,比以前文獻報道的高一些,本研究中唇部的節(jié)段型血管瘤更常見。與現(xiàn)存文獻不同的是,本研究中節(jié)段型血管瘤與局限型血管瘤的潰瘍發(fā)生率無統(tǒng)計學差異。發(fā)生潰瘍的血管瘤與未發(fā)生潰瘍的血管瘤表面積有明顯差異(P0.001)。有52%的唇部嬰兒血管瘤患者形成潰瘍,高于以往報道的任何部位血管瘤的潰瘍發(fā)生率。下唇血管瘤發(fā)生潰瘍的有72%,上唇血管瘤發(fā)生潰瘍的有29%,而美國曾有文獻報道下唇血管瘤發(fā)生潰瘍的有30%,上唇血管瘤發(fā)生潰瘍的有19%。這種區(qū)別最合理的解釋是治療開始時間不同,而不是種族差異。唇部血管瘤潰瘍形成與表面積大、位于下唇有密切關系,但本研究未顯示其與血管瘤亞型有關。潰瘍形成的平均時間為33天,比之前文獻報道的93天和6.6個月都早很多,甚至4天時間就可以演變?yōu)闈儭Ｔ醒芯匡@示,大部分嬰兒血管瘤于患兒5月齡時達到其最大面積的80%,這也大多數(shù)潰瘍形成的時間。我們的研究認為唇部嬰兒血管瘤在血管瘤增生早期就發(fā)生潰瘍。唇部的潰瘍性血管瘤有88%出現(xiàn)出血現(xiàn)象,比文獻報告的其它部位的血管瘤明顯要高。唇部血管瘤的潰瘍常導致患兒哭鬧、喂養(yǎng)困難,以及睡眠障礙。值得注意的是,唇部血管瘤呈蒼白或亮紅色腫脹狀態(tài)可能是即將發(fā)生潰瘍的重要信號。累及唇紅組織的嬰兒血管瘤發(fā)病率較高。大部分唇部嬰兒血管瘤在出生后兩周內出現(xiàn)。唇部嬰兒血管瘤發(fā)生潰瘍的高風險特征包括：(1)下唇血管瘤發(fā)生率超過上唇的兩倍。(2)唇部血管瘤面積大于1cm2可能會出現(xiàn)潰瘍,如果面積大于3cm2,百分之百發(fā)生潰瘍。(3)唇部嬰兒血管瘤病程超過15天時即容易形成潰瘍,而大部分潰瘍是在病程45天之內出現(xiàn)的。(4)在不考慮唇部血管瘤面積、病程長短和長在上下唇的情況,唇部血管瘤若出現(xiàn)灰白色或亮紅色腫脹狀態(tài),則高度提示即將發(fā)生潰瘍。本研究說明了對唇部嬰兒血管瘤早期治療的重要性。目前,詳細研究唇部嬰兒血管瘤臨床特征的研究非常少,本研究對臨床醫(yī)師處理唇部血管瘤具有一定的指導價值。
【學位授予單位】：南方醫(yī)科大學
【學位級別】：碩士
【學位授予年份】：2016
【分類號】：R732.2

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